Los Trastornos del Espectro Autista (TEA) se caracterizan por déficit a nivel de interacción social y comunicación, así como la presencia de comportamientos estereotipados e intereses restringidos 1 . En el pasado, todos los problemas asociados al TEA se atribuían al mismo trastorno. Sin embargo, muchos autores apoyan la importancia de llevar a cabo una caracterización fenotípica para mejorar la clasificación DSM-5, basado no sólo en la sintomatología nuclear de TEA sino en sus comorbilidades y otros factores que influyen en su funcionalidad como de este complejo espectro del autismo 2 , 3 .
Acorde a un reciente metaanálisis se estima una prevalencia en TEA del 28% para Trastorno por Déficit de Atención e Hiperactividad (TDAH), un 20% para trastorno de ansiedad; un 13% para trastornos del sueño; 12% para trastorno de conducta, control de impulsos y conductas disruptivas; un 11% para trastorno depresivo; un 9% trastorno obsesivo; 5% para trastorno bipolar y un 4% para esquizofrenia 4 . La frecuencia de estos trastornos es entre 5 y 10 veces mayor en esta población en comparación con la población general de niños con desarrollo típico. Las razones de este incremento de trastornos comórbidos y coexistentes en TEA han sido explicadas sólo de manera parcial. Es probable que se compartan los factores de riesgo genético en la comorbilidad con trastornos del neurodesarrollo tal como TDAH 5 . Sin embargo, esta explicación no parece aplicarse a otros trastornos coexistentes con los trastornos de ansiedad 6 .
El ambiente familiar y parental se considera un factor ambiental importante para el desarrollo y mantenimiento de psicopatología en niños con desarrollo normal. Un particular foco de investigación en psicopatología es la relación afectiva-emocional entre padres/madres o cuidadores y sus hijos. Quizás el constructo mejor establecido y más investigado para medir la relación emocional son las emociones expresadas (EE) 7 .
Las EE es un constructo que encapsula varios dominios, incluyendo el nivel de afecto (Warmth, WAR), criticismo (Critical Comments, CC) y/o sobreimplicación emocional (Emotional over-involvement, EOI) expresada por los padres o cuidadores hacia su familiar, a menudo su hijo. Medidas de EE produce un número de dominios, pero tradicionalmente la medida general de “alta” EE se encuentra cuando el número de comentarios críticos excede un umbral establecido o por la presencia de “bajo” afecto ó marcado EOI 8 .
En la revisión sistemática realizada por Romero et al., 2018, once estudios cumplieron criterios de inclusión y analizados para describir la evidencia que existe acerca de la relación entre comorbilidades psiquiátricas y altos niveles de EE en padres de niños con TEA. En esta revisión se apoya la hipótesis de que “altos” niveles de criticismo están relacionados con altos niveles de problemas externalizantes en niños y adolescentes con TEA, incluso después de considerar otros aspectos tal como síntomas autistas y ambiente familiar. También se sugiere que múltiples componentes de EE- aparte de criticismo- pueden ser consideraciones importantes para jóvenes con TEA y que la naturaleza de las relaciones puede ser compleja cuando se consideran otras variables 9 .
Mientras que han sido dedicadas considerablemente menos investigaciones a factores ambientales en TEA, la alta proporción de psicopatología adicional subraya la importancia de identificar factores de riesgo que pueden afectar el desarrollo o mantenimiento de comorbilidad emocional y problemas de conducta, porque eso podría proporcionar objetivos para la intervención.
En este artículo pretendemos proporcionar una introducción al constructo de EE, como es medido y aplicado a la relación padre-hijo en niños con desarrollo típico y población TEA; así como describir el proceso de traducción y adaptación cultural en castellano del manual de emociones expresadas para padres/madres y cuidadores de niños con TEA; Autism Specify Five Minutes Sample Speech (ASFMSS).
Además, este estudio aportará la traducción de este manual de emociones expresadas en trastorno del espectro autista para poder ser usada en los países hispano hablantes.
El constructo de emociones expresadas
EE es un constructo que describe aspectos de la relación afectiva entre dos personas. Puede ser medido de diferentes formas y contiene distintos dominios caracterizados por afecto, criticismo/hostilidad o comentarios negativos, la calidad de la relación diádica y la sobreimplicación emocional.
EE fue primero explorada en pacientes con Esquizofrenia y sus familiares 8 . El nuevo hallazgo, apoyado por estudios robustos, fue que pacientes con Esquizofrenia que vivían con familiares que expresaban altos niveles de EE hacia los pacientes demostraron una mayor proporción de recaídas 10 .
Camberwell Family Interview (CFI)
El concepto de EE y el esquema original de codificación fue derivada desde la información obtenida en la CFI 8 . Esta entrevista semiestructurada permanece como el instrumento gold standard para valorar el clima emocional entre dos individuos. Características de la relación diádica es inferida desde una descripción oral del informante de la otra persona y la naturaleza de su relación. Una calificada puntuación debería codificarse a través de grabaciones de audio en 5 escalas:
Comentarios críticos (contaje de frecuencia)
Hostilidad (puntuado entre 0-3)
Comentarios positivos (contaje de frecuencia)
Sobreimplicación emocional (EOI) (puntuado entre 0-5)
Afecto (WAR) (puntuado entre 0-5)
Las puntuaciones para Hostilidad, Afecto y EOI son puntuaciones evaluadas globalmente al final de la entrevista. A pesar de ser el gold standard, varias cuestiones han limitado el uso de CFI y otras medidas han sido desarrolladas y extendidas como por ejemplo el tiempo de aplicación superior a 60 minutos y tiempo de corrección superior a 120 minutos.
Five Minute Speech Sample (FMSS)
El FMSS es la escala más extensamente usada como medida breve 11 . Tiene la ventaja de estar basada en la CFI, es rápida de administrar tomando menos tiempo para codificar y requiere menos aprendizaje para usarlo. Los padres/madres (u otros familiares) son instruidos para hablar del niño “objetivo” durante un período de 5 minutos. El padre es preguntado para que hable sobre el niño, sobre los últimos 6 meses, lo que le ha gustado de él, sobre qué clase de persona es el niño, la relación que tienen padre/madre- hijo, y cómo se llevan los dos.
Seis dominios diferentes de EE son codificados desde el FMSS:
Enunciado inicial (IS): la primera declaración que el padre hace sobre su hijo (codificado como positivo, neutral o negativo).
Criticismo (CC): comentarios negativos del padre sobre su hijo (codificados como contaje de frecuencias).
Relación (REL): evidencia de que el padre disfruta y valora el tiempo que emplea con su hijo.
Comentarios positivos (CP): cualquier declaración sobre el niño el cual sea positivo en su naturaleza (codificado como contaje de frecuencia).
Insatisfacción (IN): describe conductas desfavorables del niño, características o rasgos de personalidad, pero no son suficientes para encontrar el criterio criticismo (codificado como presente o ausente).
Sobreimplicación emocional (SIE): desglosado en componentes específicos: conducta de autosacrificio / sobreprotectora, pantalla emocional (cuando uno de los padres llora o es incapaz de hablar), excesivo detalle (puntuado cuando una cantidad desmedida de información es dada sobre el pasado lejano del niño), y declaración de actitud (puntuado cuando el encuestado expresa unos fuertes sentimientos de amor para el familiar o complacencia de hacer cualquier cosa para el niño en el futuro).
Las dimensiones de esta herramienta se utilizan con una puntuación final dicotómica de alta/bajo nivel de EE basado en los criterios de dicho manual 11 . Altos niveles de EE representa a padres/madres que son críticos, así como emocionalmente sobreimplicados en la relación afectiva con sus hijos. Niveles bajos de EE representa al grupo de padres que no se muestran críticos con su hijo y no se evidencian niveles altos de sobreimplicación emocional.
Algunos estudios han demostrado que existe un buen nivel de validez y fiabilidad inter evaluadores entre la entrevista CFI y el FMSS 11 . Sin embargo, otros estudios sugieren que el FMSS tiende a subestimar los niveles altos de EE en comparación con la entrevista CFI, un problema que ha podido ser parcialmente remediado con la inclusión de una puntuación límite “borderline” puntuando alto nivel de criticismo ó SIE 12 . Como la entrevista CFI, el instrumento de FMSS fue inicialmente creado para valorar el ambiente relacional de pacientes con trastorno mental grave. Sin embargo, recientemente existen muchos estudios que han evaluado este constructo en familias de niños y adolescentes 7 , 13 , 14 . Esto ha conducido el cuestionamiento de si esta prueba era adecuada en investigación para los más jóvenes, en especial para los niños con problemas del neurodesarrollo como el TEA 7 , 15 , 16 , 17 . Con la intención de llevar a cabo esta cuestión, Beck et al. (2004) exploraron la fiabilidad del FMSS en padres de niños con discapacidad intelectual con hallazgos favorables a nivel de parámetros psicométricos de validez y fiabilidad para las puntuaciones de alto/bajo nivel de EE 18 .
El Cuestionario de Familia (FQ)
El FQ 19 es un cuestionario breve auto-rellenable para evaluar EE. Los miembros de la familia deben de puntuar 20 ítems en una escala de 4 puntos relacionado con sus sentimientos hacia su hijo/a. 10 ítems pertenecen a criticismo/hostilidad. (por ejemplo, “el/ella me irrita” ó “ yo intento no criticarle”) , mientras que los otros 10 ítems pertenecen a sobreimplicación familiar (por ejemplo, “yo con frecuencia pienso sobre si le habrá ocurrido algo” o “ Tengo que dejar de hacer cosas importantes para poder ser capaz de ayudarle”). El objetivo de esta escala es poder ofrecer una escala breve que sea más fácil de administrar en menos tiempo que las otras escalas CFI ó FMSS. El FQ está validado con la CFI en pacientes con diagnóstico de Esquizofrenia 19 ; En este estudio la consistencia interna fue evaluada en dos muestras, con una puntuación de Cronbach alpha de 0.92 y 0.90 para criticismo (CC) y 0.79 y 082 para EOI 19 . Aunque estos estudios sugieren que FQ tiene un factor estructural claro, buena consistencia interna de las subescalas y aceptable relación con CFI, se necesita estudios de validación futuros para validar todos los componentes de EE acorde a CFI con respecto a la utilidad predictiva de esta escala en relación con los reingresos en los individuos diagnosticados de Esquizofrenia.
Muestra de discurso de cinco minutos específica para el autismo (ASFMSS)
El ASFMSS se basa en Five Minutes Speech Sample 11 y Preschool Five Minutes Speech Sample 15 y fue diseñado para su uso con padres de niños preadolescentes con trastornos del espectro autista. El uso generalizado del FMSS ha ayudado a estimular la investigación de la EE al ofrecer a los investigadores una forma más rentable de evaluar la EE en comparación con el CFI, que es mucho más largo. Sin embargo, se han planteado dudas sobre su aplicabilidad a niños con autismo, más particularmente sobre la precisión de los criterios FMSS utilizados para calificar las críticas entre los padres/madres de niños con autismo 7 , 15 , 16 . En respuesta a estas preocupaciones, Daley y Benson 15 desarrollaron el ASFMSS como un enfoque modificado para evaluar la EE en las familias de niños con autismo y trastornos relacionados 15 . La preocupación subyacente es que el comportamiento difícil y desafiante de los niños con TEA puede llevar a los padres a describirlos de formas más negativas durante una muestra de habla de cinco minutos, lo que no refleja con precisión la calidad de la relación, sino más bien la naturaleza del comportamiento del niño.
Teniendo en cuenta estas cuestiones, el ASFMSS realiza variaciones con respecto al FMSS. Este manual específico para población TEA consta de 6 medidas; cuatro escalas globales: 1. declaración inicial (IS); 2. relaciones (REL), calificadas como positivas, neutrales o negativas; 3. calidez (WAR, recién agregado); y 4. la sobre-implicación emocional (EOI) se califica como alta, moderada o baja. También hay dos recuentos de frecuencia: 5. comentarios críticos (CC) y 6. comentarios positivos (PC. recién agregado). Para reflejar mejor cómo los padres suelen describir a sus hijos autistas, el ASFMSS otorga una calificación de EE alto si la muestra del habla contiene al menos una escala global negativa (IS, WAR, REL) y un número mayor de CC que de PC.
Esto contrasta con el FMSS, donde se respalda una alta EE cuando se otorga una calificación de alta crítica o alta EOI. Además, a diferencia del FMSS, el ASFMSS también proporciona una puntuación para EE moderado o "límite", que se asigna si la muestra del discurso contiene al menos una calificación global negativa en IS, WAR o REL o más CC que PC. Finalmente, se asigna una calificación de EE bajo en ausencia de EE alto o en el límite. Benson et al. (2011) evaluaron 30 muestras de voz seleccionadas al azar por tres evaluadores diferentes. La confiabilidad entre evaluadores y la confiabilidad del código- recodificación en dos ocasiones separadas, para los seis componentes del ASFMSS y para la puntuación total de EE, estuvieron en el rango de bueno a excelente 20 .
Además, la EE se ha explorado en familias de jóvenes con desarrollo típico (TD) con otra psicopatología 21 , así como en familias de personas con trastornos intelectuales y del desarrollo 18 , 22 . En familias de niños TD, los niveles más altos de crítica de los padres se han asociado con un comportamiento infantil más problemático en múltiples puntos del curso de la vida 13 , 22 , 23 , 24 .
Finalmente, en los últimos años se han incrementado los estudios que destacan el importante papel de la emoción expresada por los padres en el curso de diferentes patologías durante la niñez y adolescencia tales como; trastornos alimentarios 25 , 26 , 27 ), TDAH 28 , problemas de conducta 29 , 30 , psicosis temprana 31 , 32 y trastornos afectivos 33 .
Método Adaptación del Manual ASFMSS al idioma español
El proceso de traducción y adaptación cultural se llevó a cabo según la metodología de Ramada-Rodilla (2013), primera fase 34 . Capacitación: Antes del presente estudio, uno de los miembros de nuestro equipo (MRG) recibió una sesión de capacitación en inglés en Londres sobre el uso y la puntuación del ASFMSS por uno de los autores principales, el profesor David Daley. MRG completó con éxito el curso de administración y puntuación del ASFMSS, impartido en el Instituto de Psiquiatría, Psicología y Neurociencia del King’s College de Londres. Traducción (paso 1). El segundo paso fue la traducción del manual al español para la administración y puntuación de ASFMSS por parte de uno de los miembros bilingües del equipo (IND) y revisado por MRG, incluyendo un resumen de los puntos más importantes (paso 2). Otro psiquiatra bilingüe (IHO) luego retrotradujo (paso 3) la versión en español del manual al inglés. La traducción inversa fue revisada por IND y MRG de forma independiente, quienes compararon con la versión original y coincidieron en un alto nivel de concordancia (Tabla 1). Adaptación cultural (paso 4). Una vez realizadas estas dos tareas, se llevó a cabo una reunión de adaptación cultural por parte de todos los miembros del equipo, incluyendo una revisión por parte de un investigador monolingüe español (ARM) que participó en el proceso de comprensión y adaptación cultural de la versión final en español.
Tabla 1. Proceso de Traducción, Adaptación Cultural (fase 1) y Validación (fase 2)
Fuente: Tabla obtenida de Romada-Rodilla et al., 2013
Se realizaron cambios menores después de esta reunión para adaptarse mejor a nuestra cultura, principalmente algunas expresiones coloquiales en los ejemplos que requerían adaptación cultural (Ver Anexo I_ Manual ASFMSS, Anexo II_ Normas de Administración y Anexo III_ Formulario de puntuación).
Prueba previa (paso 5). Una vez finalizada la versión final, el paso final fue comprobar la validez de contenido por juicio de expertos. Seleccionamos a tres expertos independientes, un psicólogo clínico infantil, un psiquiatra infantil y un psiquiatra de adultos con experiencia en el uso de las herramientas de emociones expresadas existentes. Fueron seleccionados de acuerdo con los principales criterios de Skjong y Wentworht (2000): (a) experiencia en evaluaciones clínicas e investigación, (b) disponibilidad y motivación (c) imparcialidad y adaptabilidad y (d) reputación de la comunidad; todos ellos eran investigadores junior, pero con más de diez años de experiencia como clínicos 35 . Los expertos completaron la escala de validez de contenido de Escobar Pérez y Cuervo Martínez (2008) para puntuar las siguientes dimensiones: suficiencia, claridad, coherencia y relevancia para cada categoría de emoción expresada, con una valoración del 1 al 4, siendo el 4 la máxima valoración y 1 la mínima para las siguientes categorías; declaración inicial, calidez, relación, emoción-sobreimplicación, comentarios críticos y comentarios positivos 36 ) (Tabla 2).
Tabla 2. Escala de Validación de Contenido. Adaptado de Escobar y Cuervo (2008)
Cumplimiento de Normas Éticas
Esta investigación no involucra participantes humanos. No fueron necesarios por consiguiente consentimientos informados. Los investigadores no tienen ningún potencial conflicto de interés. El profesor Benson y el profesor Daley tienen los derechos de autor y propiedad intelectual del manual de ASFMSS. Han sido informados sobre la publicación del manual en idioma español y lo han aceptado.
El estudio se llevará a cabo siguiendo los principios desarrollados por la Asociación Médica Mundial, descritos en la Declaración de Helsinki.
Resultados
Los resultados de las escalas cumplimentadas a juicio de los expertos muestran un buen nivel de concordancia para todas las dimensiones del manual: Declaración Inicial, Calidez, Relación, Sobreimplicación Emocional, Comentarios Críticos y Comentarios Positivos. Todos los expertos coincidieron en un nivel entre moderado (3) y alto (4) para suficiencia, claridad, coherencia y relevancia para Declaración Inicial, Calidez y Sobreimplicación Emocional y un nivel alto (4) para Relación, Comentarios Positivos y Críticos como podemos ver en los gráficos (Ver Figura 1).
Figura 1. Juicio de los Expertos
Discusión
En este estudio realizamos una descripción del constructo de EE y su reciente utilización en padres/madres de niños con TEA como reflejo de la relación existente padre/madre-hijo, gracias a adaptación realizada por Benson et al, 2011 del manual FMSS a familiares de niños con TEA, con la creación del ASFMSS, teniendo en cuenta sus características y cómo puede afectar a un padre/madre a la hora de describir la relación con un hijo con TEA ó trastornos relacionados. Un ejemplo son las descripciones de comentarios relacionados con características propias del TEA que se podrían considerar como comentarios negativos en el FMSS y como podemos ver en el manual adaptado a TEA (Anexo I, ASFMSS), esto no se tiene en cuenta en el mismo y se puntuaría como comentarios “neutros” y propios del TEA. Durante la traducción de este, hemos consensuado los diferentes ejemplos propios de esta población para que sean lo más fiable posible acorde al manual original y adaptarlo a nuestra cultura, ya que debido a las diferencias culturales algunos ejemplos eran considerados como poco espontáneos en nuestra habla coloquial si se traducían literalmente.
Consideramos que este estudio no solo se suma a la literatura sobre EE y TEA, sino que también tiene importantes implicaciones clínicas, ya que agrega una nueva herramienta en la población de habla hispana para evaluar el entorno emocional en el que se desarrollan estos niños. Ha habido relativamente poca investigación sobre el papel de los factores familiares en las personas con TEA. Es probable que el fuerte papel de las influencias genéticas en el autismo sea una explicación parcial del descuido en esta área ya que el impacto negativo en las familias de la visión ahora desacreditada de que los “padres frigoríficos” también pueden haber jugado un papel causal en la supresión de la investigación en esta área 37 .
Sin embargo, se reconoce que el entorno familiar es un factor significativo para el desarrollo y/o mantenimiento de la psicopatología entre los niños TD 21 , 37 y para la población con TEA 38 , 39 , 40 y por este motivo consideramos que la traducción de este manual puede ser enriquecedor para seguir estudiando el impacto que tiene el ambiente familiar en la psicopatología coexistente en esta población.
Las fortalezas de este estudio incluyen su método cuidadoso para hacer la traducción, la adaptación cultural y la validez de contenido para tener una versión en español robusta del instrumento ASFMM que proporciona una medida confiable de EE en español para la población con TEA y trastornos relacionados, a pesar de las diferencias en lengua y cultura. Después de este trabajo obtuvimos la autorización de los autores para publicar la versión en español del manual para futuras investigaciones en países de habla hispana.
Este estudio está limitado por el hecho de que solo un miembro del equipo (MRG) fue capacitado para la sesión de capacitación en inglés en Londres sobre el uso y la puntuación del ASFMSS por uno de los autores principales. Además, sería necesario completar el proceso de validación, haciendo la segunda fase, de acuerdo con el método de Ramada-Rodilla (2013) 34 . Por este motivo, en estos momentos, nuestro equipo también está realizando un estudio de validación multicéntrico en curso con una muestra de 70 ASFMSS, que permitirá la difusión de esta valiosa técnica.
Otra de las limitaciones que encontramos es la falta de instrumentos gold standard que puedan medir de manera objetiva y englobar la complejidad de las relaciones vinculares paterno-filiales a través de la narrativa de los padres. Este instrumento, aún siendo el único validado para medir las emociones expresadas de los padres/madres de niños con TEA, se basa tan sólo en el análisis de la narrativa de estos padres registrada durante cinco minutos. Finalmente, destacamos que este estudio describe algunas evidencias de que los altos niveles de emociones expresadas tienen efectos significativos en la salud mental de los niños con TEA y la utilidad que podría tener el contar con esta herramienta para evaluar el entorno emocional donde se desarrolla esta población. Sin embargo, el constructo de EE se ha aplicado recientemente a familias de personas con TEA y trastornos relacionados, como se describe en la revisión de Romero et al., 2018 y se necesita más investigación para comprender completamente la naturaleza de EE de estos padres/madres y el efecto sobre los problemas de salud mental coexistentes en esta población.